梨状肌综合征(piriformis muscle syndrome，PMS)是一种由坐骨神经在梨状肌下管内受压引起的神经肌肉疾病，以不明原因臀部和腿部疼痛为主要症状，在臀部可沿坐骨神经路径向下至大腿下部并进入腿部引起类似坐骨神经痛的疼痛、刺痛和麻木，同侧可扩散至臀部的坐骨区域^[1]。一般有臀部和腿部疼痛症状而腰椎检查阴性的患者均应考虑该病的可能^[2]。PMS产生压迫的病因通常是肌肉性的，坐骨神经出骨盆时与梨状肌关系密切，因此梨状肌和坐骨神经之间的关系与该病的发生有关^[3]。

有研究指出，坐骨神经变异与PMS的发生具有相关性^[4]，然而坐骨神经变异在健康人群中也有发现，国内外学者对坐骨神经变异是否与PMS的发生相关还存在争议。Bartret等^[5]研究认为坐骨神经变异与PMS、臀部疼痛或坐骨神经痛无关；Khan等^[6]认为坐骨神经变异与坐骨神经痛存在相关性，并认为结论不同的原因可能与人群、人种差异有关。近年来，MRI以其软组织高分辨力、三维成像等优点，可清晰显示梨状肌的解剖结构，明确坐骨神经在梨状肌出口处卡压的部位和原因，还可反映神经功能状况，正逐渐应用于神经疾病的诊断^[7]。本研究采用Meta分析评价MRI显示坐骨神经变异在PMS组和健康人群中是否有差异，可为临床诊疗和PMS的病因学分析提供支持。

检索数据库包括PubMed、Ebase、Web of science、CBM、中国知网、维普、万方数据库。检索年限均为2005年1月至2021年1月。英文检索词(“Piriformis Muscle Syndrome” OR “Muscle Syndrome Piriformis” OR “Muscle Syndromes，Piriformis” OR “Syndrome，Piriformis Muscle” OR “Syndromes，Piriformis Muscle” OR “Piriformis syndrome” OR “syndrome，Piriformis”)AND(“magnetic resonance imaging” OR “MRI”)。中文检索词(“梨状肌综合征”或“梨状肌损伤综合征”或“梨状肌出口综合征”)和(“磁共振成像”或“MRI”)。为尽量避免漏查文献，采用网上检索和手工检索相结合的方法，对检索文献中的参考文献进行二次检索。

参照Cochrane协作网制订的诊断性试验的纳入与排除标准，根据本研究的具体情况，制订纳入标准：①研究目的为应用MRI诊断PMS；②PMS的诊断标准包括相关的临床表现或体征，并有神经电生理检查结果支持；③提供了坐骨神经变异的诊断；④为中英文文献。排除标准：①重复发表的文献；②综述、文摘、述评和个案报道等论著以外其他类型的文献；③PMS组为术后或复发的文献；④测量指标不明确且无法直接或间接提取相关数据。

由2名研究者独立筛选文献、提取资料，并对纳入文献进行质量评价，意见分歧时讨论解决。提取内容主要包括：①纳入文献的基本信息，如作者、发表时间、研究对象、样本量、平均年龄、MRI场强、扫描线圈和层厚等；②文献参数信息的提取，如PMS组和健康人群发生坐骨神经变异的数量。用诊断性实验质量评价工具QUADAS^[8]对纳入的研究进行评价。

采用Stata 15.1软件进行Meta分析，坐骨神经变异合并结果采用合并效应量及其95%置信区间(95%CI)表示。异质性检验行I²检验，当I²＜50%时认为研究间异质性无统计学意义，选用固定效应模型；当I²≥50%时认为存在高度异质性，选用随机效应模型^[9]。采用漏斗图检测发表偏倚。检验水准α=0.05。以P < 0.05为差异有统计学意义。

图 1

图 1 纳入文献的质量评价总结

图 2

图 2 纳入文献的质量评价条例图

按检索策略初检出相关文献527篇，经筛选后，最终纳入文献9篇，其中中文文献2篇，英文文献7篇。纳入研究的基本特征见表 1^{[5-6, 10-16]}。9篇文献中，总样本量为1 897例，其中PMS患者280例，健康人1 617例，均记录了坐骨神经变异情况。3篇质量评价为A，5篇为B，1篇为C。

表 1

表 1 纳入文献的基本特征

表 1 纳入文献的基本特征 作者 发表年份 研究对象 样本量(例) 平均年龄(岁) 场强(T) 线圈 层厚(mm) 质量评价 Pecina等 2008 患者 10 - 2.0 骨盆线圈 3 B Delabie等 2013 健康人 52 - - - - B Varenika等 2017 健康人 643 53.0 3.0 - 3 A Eastlack等 2017 健康人 134 52.0 3.0 躯干线圈 4 B Bartret等 2018 患者和健康人 783 53.0 1.5 - 3~4 A Shan等 2019 患者 24 50.0 - - - B 张孙一雄 2019 患者和健康人 78 49.4 3.0 体线圈 3 A Khan等 2019 患者 93 53.7 1.5 - 6 C 张翔亚等 2021 患者和健康人 80 56.0 3.0 体线圈 5 B 注：-，未说明。

PMS组纳入文献的I²=66.31%；健康组纳入文献的I²=79.71%，故均采用随机效应模型进行汇总分析。PMS组汇总的效应量为0.263，95%CI(0.176，0.372)，差异有统计学意义(Z=8.26，P < 0.05)，提示PMS组坐骨神经变异率为26.3%；健康组汇总的效应量为0.131，95%CI(0.092，0.194)，差异有统计学意义(Z=9.37，P < 0.05)，提示健康组坐骨神经变异率为13.1%。PMS组的坐骨神经变异率高于健康组(P < 0.001)，提示有坐骨神经变异的人群具有更高的患PMS的风险。

逐一剔除某篇文献后，对剩余的文献重新行Meta分析，观察合并效应量及异质性的变化。在合并效应量改变方面，各研究间的合并效应量变化不大，提示本Meta分析结果较稳定(图 3a，3b)。异质性改变方面，在健康组，剔除任何一篇研究均无显著异质性改变；但在PMS组，剔除Khan等^[6]的文章后，I²从66.31%降至0，推测其可能是异质性的来源。

图 3

图 3 分别为PMS组敏感性分析线性形式、健康组敏感性分析线性形式、PMS组漏斗图(具有伪95%置信区间)、健康组漏斗图

采用漏斗图定性评价发表偏倚，结果显示健康组对称性尚可，PMS组对称性不佳，但均不存在发表偏倚(图 3c，3d)。

梨状肌位于臀部，呈扁椎体形，形状似梨，起自S_2~5椎体的侧方前面，通过坐骨大孔出骨盆至臀部，止于股骨大转子，其主要作用是使大腿外展外旋^[17-18]。坐骨神经与梨状肌的位置关系存在多种变化，大多数人坐骨神经由梨状肌下孔通过坐骨下孔^[19]，多数研究将其称为正常解剖类型，其他走行被称为异常解剖类型。然而坐骨神经走行变异在正常人与PMS患者中均可出现，以往的尸体解剖中也多有报道^[20]。Smoll等^[21]通过综合6 062个肢体的解剖结果，共发现1 024个坐骨神经解剖异常，占合并样本的16.9%；而本研究中健康组坐骨神经变异率为13.1%；由于尸体解剖无法确定解剖对象生前是否患有梨状肌疾病，其病例组中可能含有PMS患者，导致其变异率较高。本研究采用MRI诊断坐骨神经变异情况，可弥补尸体解剖对患者原发病情况不明的不足，通过控制入组标准更好地获得健康人群和PMS患者的检查资料，结果相对准确。本研究PMS组坐骨神经变异率更高，表明对怀疑PMS的患者进行解剖学分析是必要的，除考虑梨状肌增大、萎缩和水肿等常见征象外，坐骨神经解剖变异也应作为诊断参考，这不仅可提高PMS的检出率，还对PMS患者术前评估和手术方案的选择也很有必要。

敏感性分析图表示的是逐一剔除某篇文献的数据后，对剩余数据处理得到的新效应量和原效应量的差别^[22]。图中竖线对应的数值表示未剔除数据前所有文献获得的合并效应量，文献对应的小圆圈表示剔除该文献后新获得的合并效应量，圆圈距离中间竖线越远，说明该文献对总体效应量的影响越大、可能是造成异质性的原因。本研究敏感度分析结果显示，健康组的坐骨神经变异率较稳定；PMS组中Khan等^[6]的研究与合并效应量的距离较远，提示其可能是异质性的来源。进一步阅读，发现该文献是对以往临床资料的回顾性分析，未对纳入患者坐骨神经痛的类型、程度进行具体分类，可能是造成异质性的原因。漏斗图是一种广泛使用的检测出版物发表偏倚的图形工具^[23]，其不对称性表明存在小研究效应，这可能表明存在出版物发表偏倚。漏斗图的不对称性可通过基于回归的测试和等级相关性测试来评价，发表偏倚影响的调整可通过修整-填充法完成。本研究2组均不存在发表偏倚。本研究总体具有中等的异质性，产生异质性的原因有：①不同研究使用的设备及序列的差异，可能导致结果不同，造成异质性的主要原因；②不同研究和MRI诊断医师对结果的判断标准各异，故会产生不同程度的异质性；③PMS发生的原因不同，得到的病例组可能存在偏倚。

本研究的局限性：①未纳入会议及未发表的文献，可能会漏掉部分文献，存在一定的选择性偏倚；②纳入了各个国家和不同人群的研究，可能存在种群解剖结果差异；③未明确PMS不同分期的影响；④未区分坐骨神经变异的具体类型。

本研究纳入的文献相对较少，原因是临床普遍忽视PMS的诊断，或诊断不规范，造成相关报道不多，但合并的例数较多，总样本量为1 897例；大多使用高场强MRI设备，图像质量更清晰，具有较强的代表性；其中8篇文献在10年内发表，实验设计相对成熟，数据整理更完整，使本研究结果有较好的可信度。

综上所述，MRI能明确显示梨状肌周围的结构，可客观、准确地评价坐骨神经的变异。PMS组坐骨神经变异率较高，提示存在坐骨神经变异的人群在坐骨神经痛时应及早考虑PMS的可能性。影像学工作者在诊断PMS时应注意患者坐骨神经的走行情况，这对PMS的诊断、术前评估和手术方案的选择很有必要。